Brist på 5,10-metenyltetrahydrofolatsyntetas

5,10-metenyltetrahydrofolatsyntetasbrist är en sällsynt neuroutvecklingsstörning (neuroontogenesstörning) som orsakas av mutationer i MTHFS -genen som kodar för ett av folatmetabolismenzymer.

Sjukdomen börjar vid födseln eller tidigt i spädbarnsåldern och visar sig med symtom som mikrocefali , kortväxthet, mental retardation . Patienter utvecklar epileptiska anfall , som ibland är svåra att kontrollera. Hjärnavbildning visar försenad bildning av myelinskidan eller förlust av myelin .

Mutationer i MTHFS-genen försämrar metabolismen av folat , ett vitamin som är nödvändigt för korrekt utveckling av nervsystemet och bildandet av myelinskidan runt nervprocesser.

Koncentrationen av 5-MTHF , huvudformen av folat, i cerebrospinalvätskan hos patienter kan vara nära den nedre normalgränsen, eller vara under denna gräns, [1] som klassificeras som cerebral folatbrist . Men administrering av folinsyra , som vanligtvis används för att korrigera cerebral folatbrist, kan tvärtom förvärra detta tillstånd, eftersom om MTHFS-genen är defekt bildas ett överskott av folinsyra i patienten, vilket förmodligen stör enzymet serin hydroximetyltransferas och förhindrar därigenom bildandet av 5-MHTF. [2] [3] [4]

Historik

Den första beskrivningen av två patienter med MTHFS-brist publicerades 2018. [2] En tredje patient beskrevs 2019. [ett]

Alternativa titlar

Se även

Länkar

Anteckningar

  1. 1 2 3 Romero JA, Abdelmoumen I, Hasbani D, Khurana DS, Schneider MC (december 2019). "Ett fall av 5,10-metenyltetrahydrofolatsyntetasbrist på grund av bialleliska nollmutationer med nya fynd av förhöjt neopterin och makrocytisk anemi" . Molekylär genetik och metabolismrapporter . 21 :100545. doi : 10.1016 /j.ymgmr.2019.100545 . PMC  6895676 . PMID  31844630 .
  2. 1 2 Rodan LH, Qi W, Ducker GS, Demirbas D, Laine R, Yang E, Walker MA, Eichler F, Rabinowitz JD, Anselm I, Berry GT (september 2018). "5,10-metenyltetrahydrofolatsyntetasbrist orsakar en neurometabolisk störning associerad med mikrocefali, epilepsi och cerebral hypomyelinisering." Molekylär genetik och metabolism . 125 (1–2): 118-126. DOI : 10.1016/j.ymgme.2018.06.006 . PMID  30031689 .
  3. Pope S, Artuch R, Heales S, Rahman S (juli 2019). "Cerebral folatbrist: Analytiska tester och differentialdiagnos". Journal of Inherited Metabolic Disease . 42 (4): 655-672. DOI : 10.1002/jimd.12092 . PMID  30916789 .
  4. Uppdatering i pediatriska neurometabola störningar: folat- och polyaminmetabolism | Journal of the International Child Neurology Association .