Sköra platser på kromosomer

Fragila ställen av kromosomer , eller ömtåliga ställen (från engelska  fragile  - brittle, fragile) - sektioner av mänskliga kromosomer , benägna att bilda raster, som upptäcks genom cytogenetisk analys av preparat av metafaskromosomer . Det finns sällsynta , eller ärftliga, och normala , eller konstitutiva, ömtåliga platser. Sköra platser finns i alla mänskliga kromosomer, i allmänhet finns det ungefär hundra av dem [1] . Den molekylära naturen hos detta fenomen är ännu inte känd.

Nomenklatur

Fragila ställen betecknas enligt vilket kromosomsegment de är i, till exempel betecknas det bräckliga ställe som är associerat med Martin -Bells syndrom fra(X)(q27.3) . Dessutom finns det namn för spröda platser som godkänts av HUGO nomenklaturkommittén . Till exempel kallas det tidigare nämnda ömtåliga stället fra(X)(q27.3) FRAXA, vilket betyder "bräckligt ställe på kromosom X vid lokus A", med bokstaven "A" som indikerar att detta var det först beskrivna ömtåliga stället för kromosom X [2] .

Ärvda platser av bräcklighet

Fenomenet med ökad bräcklighet av kromosomer på vissa platser upptäcktes på 70-talet av XX-talet. I den cytogenetiska analysen av metafaskromosomer hos vissa individer fann man att i de flesta av de analyserade cellerna hade samma kromosomregion ett avbrott eller en lucka i färgningen. Frekvensen av förekomsten av enskilda ömtåliga platser i befolkningen överstiger vanligtvis inte 5 % [2] . Nedärvda ömtåliga platser kännetecknas av mendelskt arv [1] . Identifieringen av de flesta av de ärvda ömtåliga platserna underlättas genom in vitro- odling av celler i ett medium som är utarmat på folsyra .

De flesta ärftliga ömtåliga ställen är inte associerade med någon annan kliniskt signifikant patologi än den ärftliga ömtåliga platsen FRAXA, som ses hos patienter med fragilt X -syndrom (Martin-Bells syndrom ). Innan utvecklingen av molekylärgenetiska metoder verifierades diagnosen hos patienter med Martin-Bells syndrom genom närvaron av ett bräckligt ställe i Xq27.3-lokuset [3] . Det ärvda sköra stället FRAXA är beläget i den 5'-icke-translaterade regionen av FMR1-genen och innehåller en upprepning av CHG-tripletter. Den onormala längden av denna upprepning hos patienter orsakar hypermetylering av FMR1- genpromotorn och, som ett resultat, en kränkning av genuttrycket [ 4] .

Konstitutiva frag-sajter

Konstitutiva ömtåliga ställen är brott och luckor i kromosomfärgning som uppträder på vissa kromosomala ställen i celler hos alla individer under måttlig replikationsstress, såsom låga koncentrationer av hämmare av DNA-replikation [5] . Detta är en mycket bredare klass av fragmentplatser jämfört med ärvda platser.

Konstitutiva ömtåliga platser är av särskilt intresse eftersom de är "hot spots" för kromosomala omarrangemang i olika cancerformer. Det mest slående exemplet är det ömtåliga FRA3B-stället beläget i det kromosomala segmentet 3p14.2. Detta ömtåliga ställe finns i tumörsuppressorgenen FHIT , som ofta förloras i tumörer på olika platser, inklusive tjocktarms-, huvud-hals-, lung- och bröstcancer [2] .

Naturen av fenomenet med bräcklighet av kromosomer är inte helt förstått. Det är känt att konstitutiva ömtåliga platser vanligtvis associeras med sent replikerande kromatin [6] . De finns ofta inom mycket långa gener (cirka 1 miljon baspar eller mer), såsom FHIT och WWOX [7] . Många vanliga platser för bräcklighet är vävnadsspecifika. Nyligen genomförda studier har kopplat kromosombräcklighet till en brist på replikationsursprung i dessa regioner. Det antas att otillräckligheten av initieringsställen i slutet av S-fasen av cellcykeln kan leda till lokal ofullständighet av replikationsprocessen under replikativ stress och bildandet av dubbelsträngade DNA-avbrott i vissa fall [8] .

Anteckningar

  1. 1 2 Durkin SG, Glover TW Kromosombräckliga platser. // Annu Rev Genet. - 2007. - T. 41 . - S. 169-192 . - doi : 10.1146/annurev.genet.41.042007.165900 .
  2. 1 2 3 Human genetik enligt Vogel och Motulsky / M. R. Speicher, S. E. Antonarakis, A. G. Motulsky. - 4:e upplagan. - St Petersburg. : N-L. — S. 138-139. — 1056 sid. - ISBN 978-5-94869-167-1 .
  3. Oostra B.A. et al. Riktlinjer för diagnos av fragilt X-syndrom. National Fragile X Foundation  (engelska)  // Journal of medical genetics. — Vol. 30, nej. 5 . - s. 410-413.
  4. Naumann A. et al. En distinkt DNA-metyleringsgräns i 5′-uppströmssekvensen av FMR1-promotorn binder nukleära proteiner och går förlorad i Fragilt X-syndrom  //  The American Journal of Human Genetics. - 2009. - Vol. 85, nr. 5 . - s. 606-616.
  5. Debatisse M. et al. Vanliga ömtåliga platser: mekanismer för instabilitet återbesökt  //  Trender inom genetik: TIG. - 2012. - Vol. 28, nr. 1 . - S. 22-32.
  6. Wang L. et al. Allelspecifik sen replikation och bräcklighet av det mest aktiva vanliga sköra stället, FRA3B  //  Human molekylär genetik. - 1999. - Vol. 8, nr. 3 . - s. 431-437.
  7. Smith D.I. et al. Vanliga ömtåliga platser, extremt stora gener, neural utveckling och cancer //Cancerbokstäver. - 2006. - V. 232. - Nej. 1. - S. 48-57.
  8. Letessier A. et al. Celltypsspecifika replikationsinitieringsprogram ställer in bräckligheten hos det ömtåliga FRA3B-stället //Naturen. – 2011. – V. 470. – nr. 7332. - S. 120-123.